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Table 7 Studies on direct and indirect costs among adults with TSC

From: Direct and indirect costs and cost-driving factors in adults with tuberous sclerosis complex: a multicenter cohort study and a review of the literature

 

Zöllner et al. current study

Betts et al. [44]

Chu et al. [45]

Skalicky et al. [43]

Song et al. [37]

Shepherd et al.[16]*

Kingswood et al. [15]*

Kingswood et al. [41]*

Wilson et al. [42]

Sun et al. [38]

Vekeman et al. [40]

Kristof et al. [11]

Study design

Multicenter, p

Multicenter, r

Multicenter, r

Multicenter, p

Multicenter, r

Multicenter, r

Multicenter, r

Multicenter, r

Multicenter, r

Multicenter, r

Monocenter, r

Multicenter, r

Costing year

2019

2019

2017

2012

2013

2014

2014

2014

n.r

2010

2012

2011

Country (city)

Germany

US

Hong Kong

US

US

UK

UK

UK

US

US

Netherlands(Utrecht)

Canada(Quebec)

Group

All TSC

TSC and epilepsy

All TSC

All TSC

TSC and AML

TSC and epilepsy

All TSC

TSC and kidneys

All TSC

TSC and SEGA surgery

TSC and kidneys

All TSC (especially LAM)

Number of patients

192

2028

284

430

487

209

286

79

5655

47

369

1004

Study population

A

C & A

C & A

A

A

C & A

C & A

C & A

C & A

C & A

C & A

A

Patients with epilepsy

72.9%

100%

71.3%

n.r

n.r

100%

n.r

n. r

41.2%

91%

n.r

7.8%#

Age in years (median)

18.0–78.0 (31.0)

Mean 25.3

0.45–89.9 (27.2)

19.0–83.0 (36.5)

Mean 36.9

Mean 26.8

Mean 31.5

Mean 38.3

Mean 22.3

Mean 11.6

Mean 42.8 7

Mean 39.5

Patients with AED intake

64.1%

89.5%

n. r

n.r

n.r

88%

42.7%

68.4%

n.r

n.r

n.r

18.3%

Patients with mTOR-inhibitor intake

37.0%

10%

16.5%

n.r

8%

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

13.4% 3

 

Mean PPPY

Mean PPPY

Mean PPPY

Median PPPY

Mean PPPY

Mean PPPY

Mean PPPY

Mean PPPY

Median

Mean PPPY

Mean PPPY

Mean PPPY

Total direct costs

EUR 6452

n.r

n.r

n.r

USD 32,858–48,499 4

GBP 4778 5

GBP 4227 5

GBP 5054 5

n.r

USD 8543–85,397 6

EUR 1275–31,916 8

n.r

Medication

EUR 4953

USD 18,836

n.r

USD 7200 1, 3

USD 3103–4770 4

no specific amount

GBP 595 5 (only primary care)

GBP 869 5 (only primary care)

n.r

USD 1300–2338 6

EUR 429–1508 8

n.r

 AED

EUR 415

USD 12,866

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

 mTOR inhibitors

EUR 4358

USD 4028

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

Hospitalization

EUR 518

USD 2106

USD 5819 1

USD 2650 2, 3

USD 15,390–11,787 4

no specific amount

GBP 2181 5

GBP 2350 5

USD 14,807

USD 3770–71,562 6

n.r

n.r

Ancillary therapies

EUR 125

n.r

n.r

USD 8160 2, 3

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

Outpatient treatment

EUR 467

USD 13,455

USD 1414 1

USD 500 2

USD 13,639–31,158 4

no specific amount

GBP 645 5

GBP 690 5

n.r

USD 3473–11,497 6

n.r

CAD 513

ER visists

n.r

USD 1535

USD 116 1

USD 500 2

USD 725–785 4

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

 

Mean PPPY

Total indirect costs

EUR 3174

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

Inability to work

EUR 1775

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

Part time work

EUR 514

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

Unemployment

EUR 355

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

Early retirement

EUR 296

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

Days off

EUR 234

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

n.r

  1. p = prospective; r = retrospective; C = Children; A = Adults; n.r. = not reported; PPPY = per person/per year; *same study cohort; #referring to epilepsy as discharge diagnosis
  2. 110% of actual expenses, government subsidized more than 90%; 2 "out-of-pocket" direct spending; 3 calculated
  3. 4The first amount is from commercial cohort, the second one from medicaid cohort
  4. 5Calculated for one year, original cost figure given for a 3 year period, excluding GP administartion encounters
  5. 6From SEGA pre-surgery to post-surgery period; 7 calculated across all CKD stages
  6. 8The first amount is from CKD stage 1, the second one from CKD stage 5, overall mean PPPY costs for AML: EUR 1451–3243