| Zöllner et al. current study | Betts et al. [44] | Chu et al. [45] | Skalicky et al. [43] | Song et al. [37] | Shepherd et al.[16]* | Kingswood et al. [15]* | Kingswood et al. [41]* | Wilson et al. [42] | Sun et al. [38] | Vekeman et al. [40] | Kristof et al. [11] |
---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
Study design | Multicenter, p | Multicenter, r | Multicenter, r | Multicenter, p | Multicenter, r | Multicenter, r | Multicenter, r | Multicenter, r | Multicenter, r | Multicenter, r | Monocenter, r | Multicenter, r |
Costing year | 2019 | 2019 | 2017 | 2012 | 2013 | 2014 | 2014 | 2014 | n.r | 2010 | 2012 | 2011 |
Country (city) | Germany | US | Hong Kong | US | US | UK | UK | UK | US | US | Netherlands(Utrecht) | Canada(Quebec) |
Group | All TSC | TSC and epilepsy | All TSC | All TSC | TSC and AML | TSC and epilepsy | All TSC | TSC and kidneys | All TSC | TSC and SEGA surgery | TSC and kidneys | All TSC (especially LAM) |
Number of patients | 192 | 2028 | 284 | 430 | 487 | 209 | 286 | 79 | 5655 | 47 | 369 | 1004 |
Study population | A | C & A | C & A | A | A | C & A | C & A | C & A | C & A | C & A | C & A | A |
Patients with epilepsy | 72.9% | 100% | 71.3% | n.r | n.r | 100% | n.r | n. r | 41.2% | 91% | n.r | 7.8%# |
Age in years (median) | 18.0–78.0 (31.0) | Mean 25.3 | 0.45–89.9 (27.2) | 19.0–83.0 (36.5) | Mean 36.9 | Mean 26.8 | Mean 31.5 | Mean 38.3 | Mean 22.3 | Mean 11.6 | Mean 42.8 7 | Mean 39.5 |
Patients with AED intake | 64.1% | 89.5% | n. r | n.r | n.r | 88% | 42.7% | 68.4% | n.r | n.r | n.r | 18.3% |
Patients with mTOR-inhibitor intake | 37.0% | 10% | 16.5% | n.r | 8% | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | 13.4% 3 |
 | Mean PPPY | Mean PPPY | Mean PPPY | Median PPPY | Mean PPPY | Mean PPPY | Mean PPPY | Mean PPPY | Median | Mean PPPY | Mean PPPY | Mean PPPY |
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Total direct costs | EUR 6452 | n.r | n.r | n.r | USD 32,858–48,499 4 | GBP 4778 5 | GBP 4227 5 | GBP 5054 5 | n.r | USD 8543–85,397 6 | EUR 1275–31,916 8 | n.r |
Medication | EUR 4953 | USD 18,836 | n.r | USD 7200 1, 3 | USD 3103–4770 4 | no specific amount | GBP 595 5 (only primary care) | GBP 869 5 (only primary care) | n.r | USD 1300–2338 6 | EUR 429–1508 8 | n.r |
 AED | EUR 415 | USD 12,866 | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r |
 mTOR inhibitors | EUR 4358 | USD 4028 | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r |
Hospitalization | EUR 518 | USD 2106 | USD 5819 1 | USD 2650 2, 3 | USD 15,390–11,787 4 | no specific amount | GBP 2181 5 | GBP 2350 5 | USD 14,807 | USD 3770–71,562 6 | n.r | n.r |
Ancillary therapies | EUR 125 | n.r | n.r | USD 8160 2, 3 | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r |
Outpatient treatment | EUR 467 | USD 13,455 | USD 1414 1 | USD 500 2 | USD 13,639–31,158 4 | no specific amount | GBP 645 5 | GBP 690 5 | n.r | USD 3473–11,497 6 | n.r | CAD 513 |
ER visists | n.r | USD 1535 | USD 116 1 | USD 500 2 | USD 725–785 4 | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r |
 | Mean PPPY | |||||||||||
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Total indirect costs | EUR 3174 | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r |
Inability to work | EUR 1775 | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r |
Part time work | EUR 514 | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r |
Unemployment | EUR 355 | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r |
Early retirement | EUR 296 | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r |
Days off | EUR 234 | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r | n.r |